El Linfoma Non Hodgkin de células T es una enfermedad de baja incidencia en la población joven, se presenta como una de las variantes de peor pronóstico y con mayor probabilidad de infiltración de sitios santuarios. Objetivo: Describir un caso clínico de Linfoma de células T con compromiso testicular diagnosticado como segunda neoplasia en paciente joven con antecedentes de Leucemia Mieloide Aguda, en el Hospital Victoria Seychelles. Métodos/resultados: Paciente masculino 29 años de edad, con seguimiento en consulta de hematología por antecedente de Leucemia Mieloide Aguda en remisión, para lo cual llevó tratamiento según protocolo 3+7. Luego de lo cual recibe consolidación con Trasplante Alogénico de Médula Ósea desarrollando Enfermedad Injerto Contra Hospedero Crónica, acude a consulta programada por la presencia de dolor acompañado de aumento de volumen testicular derecho. Luego de la realización de estudios complementarios se realiza orquiectomía inguinal con diagnóstico de Linfoma Non Hodgkin tipo T, estadio IV E-A según clasificación Ann-Arbor. Recibe tratamiento con quimioterapia protocolo E-CHOP + Terapia Intratecal con Metrothexate al tratarse de fenotipo T con infiltración de sitio santuario (testículo) , con signos de progresión de la enfermedad e infiltración de medula ósea, evoluciona hacia el exitus por fallo múltiple de órgano. Conclusiones: Los linfomas de células T pueden comprometer los testículos en casos infrecuentes, con menor incidencia en pacientes jovenes. Merecen especial atención debido al pobre pronóstico de esta enfermedad, y a la necesidad de realizar un adecuado y temprano diagnóstico que pueda ayudar a implementar mejores estrategias terapéuticas.

Palabras claves: Linfoma no Hodgkin, linfoma de células T, testículo, orquiectomía